As rinossinusites são doenças relativamente comuns sendo que as complicações intracranianas são raras consistindo em extensão do processo infeccioso para estruturas adjacentes. O empiema extra-dural é uma complicação ainda mais incomum podendo levar a seqüelas neurológicas devastadoras. O diagnóstico precoce utilizando os critérios clínicos com auxílio de exames radiológicos como a tomografia computadorizada e/ou ressonância nuclear magnética são fundamentais para a instituição da terapêutica adequada. Objetivo: Relato de um caso de empiema extra-dural como complicação de esfenoidite isolada descrevendo sinais, sintomas, achados radiológicos e o tratamento através de cirurgia endoscópica endonasal. Material e métodos: Paciente do sexo masculino, 14 anos, com queixa de cefaléia intensa frontal e peri-orbitária à esquerda associada a náuseas e vômitos. Procurou atendimento clínico de emergência diversas vezes recebendo tratamento medicamentoso domiciliar. Após piora significativa dos sintomas e do quadro neurológico foi internado e solicitado exames radiológicos aonde foi constatado esfenoidite isolada com empiema extra-dural à esquerda. Foi iniciado então tratamento com associação de ceftriaxona, vancomicina e metronidazol com avaliação otorrinoaringológica. O paciente foi então submetido a sinusectomia esfenoidal esquerda por via endoscópica para tratamento. Resultados: Apesar da demora no diagnóstico, houve drenagem do seio esfenoidal e do empiema sem intercorrências. O paciente evoluiu sem complicações e/ou seqüelas no pós-operatório. Conclusão: A cirurgia endoscópica é uma técnica segura e confortável para o tratamento da esfenoidite isolada complicada ou não. Ressalta-se no entanto a importância dos exames de imagem nos casos suspeitos e do diagnóstico precoce.