Objetivo: Relatar um caso de anquiloglossia tratado cirurgicamente com frenotomia lingual em paciente adulto atendido em serviço de otorrinolaringologia. Relato de Caso: RMG, 40 anos, masculino, branco, casado, natural do Rio de Janeiro, com queixa de alterações fonéticas e dificuldade em realizar sexo oral. À oroscopia, apresentava frênulo lingual curto e anteriorizado, ao estender a língua, esta apresentava formato de coração. Diagnóstico realizado através do quadro clínico e exame físico. Como opção terapêutica, foi indicada frenotomia lingual. Conclusão: A anquiloglossia, popularmente conhecida como "língua presa" é uma anomalia congênita, definida com uma grande prega mediana de túnica mucosa que passa da gengiva, recobrindo a face lingual da crista alveolar anterior, para a face póstero-inferior da língua, sendo constituído de tecido conjuntivo fibrodenso e, ocasionalmente, de fibras superiores do músculo genioglosso. Essa alteração pode provocar alterações na mastigação, deglutição, amamentação, fonação, as duas últimas, mais frequentes. Durante o exame físico pode-se observar ápice da língua em forma de coração, pequena abertura da boca durante a fala, dificuldade de fazer determinados movimentos com a língua, como lamber os lábios ou tocar a língua no palato. O método cirúrgico indicado é a frenotomia, cujo princípio é realizar a exérese do tecido fibroso na submucosa, sob auxílio de eletrocautério monopolar e aproximação das bordas com fio catgut 4.0. O pós-operatório foi satisfatório, com pomada de corticóide própria para mucosa por 7 dias, excelente cicatrização, pouco doloroso e recomendado a mioterapia com fonoaudiólogo para se obter a nova automatização da musculatura lingual.