INTRODUÇÃO

As fístulas liquóricas otológicas podem ser resultantes de causas adquiridas ou, mais raramente, de causas congênitas (1). Dentre as primeiras, os traumas e as cirurgias são mais frequentes (2), representando a complica ção mais comum encontrada em pós-operatório de cirurgia de exérese de neurinoma do acústico (3), enquanto a Displasia de Mondini (4) e a fissura timpanomeningea de Hyrtl (5) se enquadram no segundo grupo.

Em ordem decrescente de incidência de otoliquorréia, temos trauma de osso temporal, doença crônica otológica, remoção de tumores e anomalias congênitas (6). A fístula liquórica espontânea é caracterizada pela ausência de história de trauma, cirurgia prévia ou alterações congênitas que as justifiquem (2). Os locais mais freqüentes de deiscências entre o espaço subaracnoideo, ouvido interno e ouvido médio são o tegmen timpânico, o tegmen mastoideo (5,7), aqueduto coclear e o conduto auditivo interno (8,14). Várias teorias tentam explicar a origem das fístulas. Segundo GACEK (10) poderia ocorrer herniação do tecido aracnoideo (granulações aracnoideas) promovendo erosão do osso adjacente e da dura-máter da região anterior, média ou posterior.

Já OMMAYA (11) acredita na existência de áreas ósseas com atrofia focal sujeitas a erosão por pequenas alterações da pressão intracraniana.

Falhas na embriogênese, com excessiva reabsorção óssea na fase inicial de pneumatização poderiam gerar deiscências congênitas do tegmen (7), o que poderia ser confirmado através dos estudos de KAPUR e BANGASH (12) que observaram 20% de defeitos em tegmen de ossos temporais de cadáver sem lesão da dura-máter. O diagnóstico geralmente é suspeitado pela otorréia fluida e clara (quando a membrana timpânica está perfurada), disacusias neurossensoriais ou mistas, meningites de repetição (2,8,9), assim como por otite média serosa unilateral persistente e saída constante de líquido claro após miringotomia (2).

A hipoacusia condutiva progressiva associada à sensação de plenitude auricular também é sugestiva de fístula liquórica (7). O exame de confirmação de líquor é a medida da beta 2 transferrina com sensibilidade próxima a 100% e 95% de especificidade.

Pode-se, ainda, utilizar outros métodos não exatos como a dosagem de glicose (a glicorraquia corresponde a 2/3 da glicemia), teste do duplo halo e teste de sedimentação (o líquor não se torna viscoso após 12 horas) (2,7). Dentre os exames de imagem, a tomografia computadorizada é útil para mostrar possíveis falhas ósseas, enquanto a ressonância magnética pode mostrar herniações cerebrais associadas.

Segundo BOGAR e cols (13), em casos de otoliquorragia persistente a tomografia é obrigatória em todos os casos. Defeitos espontâneos no tegmen timpânico estão geralmente associados com herniação do lobo temporal, enquanto defeitos da fossa posterior podem associar-se com granulações aracnoideas. A cisternografia com radioisótopo só é útil nos casos de fístulas ativas, não sendo útil em todos os casos (7).

O uso da fluoresceína intratecal no pré-operatório com visualização da mesma no ato cirúrgico pode facilitar o procedimento cirúrgico na localização da falha óssea (14). O tratamento pode ser primeiramente conservador (15) com dieta laxativa e decúbito elevado. A utilização de drenagem lombar é controversa pelo risco de complica- ções associadas (1,2).

De uma forma geral o tratamento das fístulas espontâneas é cirúrgico. Os defeitos no tegmen são abordados principalmente pela fossa média (1) ou por via combinada (fossa média associada a transmastoídea), enquanto defeitos da fossa posterior são abordados por via transmastoídea (7). CANFIELD (16) descreveu o primeiro caso de sucesso de correção de fístula dural pós-operatória, utilizandose um enxerto de dura-máter de cão.

Em 1944, DANDY (17) definiu o fechamento da dura-máter como sendo o procedimento principal para o término da otorréia, usando enxerto fascial como reforço. Todos os seus casos ocorreram após cirurgia da mastóide, sendo este procedimento seguido por outros cirurgiões. O primeiro relato de fechamento de fístula espontânea provinda do tegmen foi realizado em 1954 por CAWTHORNE (18).

Este autor promoveu o fechamento da fístula via fossa média, após tentativa, sem sucesso, de abordagem transmastoídea (16). Em 1980, CHEN e FISCH (19) descreveram a abordagem transótica, para remoção de tumores, com abaixamento do muro do facial e fechamento do meato acústico externo em fundo cego.

Posteriormente, esta técnica foi utilizada para fechamento de fístulas liquóricas (15). A petrosectomia subtotal é uma opção nos casos de fístulas de difícil controle, principalmente para as fístulas espont âneas da fossa posterior e golfo da jugular, sendo descrita por FISCH (20). GRANT e cols (15), em 1999, modificaram a abordagem transcoclear relatada por HOUSE e HITSELBERGER (21) em 1976 para lesões do clivus e ápice petroso (18), realizando abaixamento do muro do facial e dissecção através da cóclea com uma visão completa do ápice petroso, assim como obliteração da cavidade restante com gordura abdominal e oclusão da tuba auditiva sob visão direta, permitindo o fechamento da fístula liquórica. KVETON e GORAVALINGAPPA (4) em 2000, descreveram o fechamento de fístulas liquóricas provenientes do tegmen através de uma abordagem transmastoídea, com remoção ampla do tegmen mastóideo e ampliação da dissecção anteriormente até que todo o tegmen seja exposto.

Para tanto, realizou timpanotomia posterior e desarticulação da bigorna para melhor visualização do defeito anterior. O fechamento da fístula foi realizado com cimento de hidroxiapatita, com sucesso.

Em 2001, DUTT e cols (7) relataram o sucesso de fechamento de fístula por fossa média, utilizando-se de uma mistura de pó de osso, sangue e cola de fibrina aplicada entre a dura-máter e o tegmen, cobertos, ainda, com fáscia temporal. O objetivo do presente estudo é descrever um novo método de fechamento de fístula expontânea por via exclusivamente transmastoídea em região do tegmen timpani, com utilização de enxertos autólogos e heterólogo, descrevendo a técnica cirúrgica os resultados em 3 casos. CASUÍSTICA E MÉTODOS De 1998 a 2002 foram atendidos 3 casos de fístula espontânea pelo osso temporal na Divisão de Clínica Otorrinolaringológica do Hospital das Clínicas da Faculdade de Medicina da Universidade de São Paulo. Todos foram submetidos a tratamento cirúrgico pelo mesmo cirurgião, utilizando a técnica transmastoídea com o mesmo material autólogo e heterólogo para o fechamento da fístula. O seguimento dos doentes foi de 14 meses no mínimo.

APRESENTAÇÃO DOS CASOS

Caso 1 MIB, sexo feminino, 37 anos, queixava-se de otalgias de repetição do lado direito acompanhada de sensação de plenitude auricular há aproximadamente quatro anos. Como único antecedente pessoal, relatou queda da pró- pria altura há 7 anos com trauma frontal leve, que parecia não se relacionar com o quadro atual, uma vez que os sintomas começaram 3 anos após este evento. Ao exame físico, a membrana timpânica direita mostrava-se íntegra, porém opacificada e com nível líquido visível por transpar ência em orelha média, enquanto à esquerda, não havia alterações.

A audiometria mostrava hipoacusia condutiva leve a moderada com gap aéreo-ósseo de 25dB à direita nas frequências de 500, 1000 e 2000Hz, estando dentro dos padrões de normalidade à esquerda. Timpanometria com curva tipo B à direita e tipo A à esquerda.

A Tomografia Computadorizada de ossos temporais evidenciava uma pequena deiscência óssea com herniação da dura-máter em tegmen timpânico à direita. Foi submetida, em outro serviço, à colocação de tubo de ventilação à direita com saída abundante de líquido claro fluido, quando então foi encaminhada ao nosso Departamento, sendo submetida ao fechamento da fístula liquórica pela técnica descrita, com sucesso, sem recidivas ou outras complicações há 4 anos. Caso 2 TP, sexo feminino, 25 anos, queixava-se de hipoacusia esquerda e tontura tipo instabilidade há um ano.

Ao exame físico, apresentava membrana timpânica íntegra e opacificada à esquerda e sem alterações à direita. A audiometria indicava hipoacusia condutiva leve à esquerda com gap aéreo ósseo de 15dB, estando o lado direito dentro dos padrões de normalidade. A timpanometria com curva tipo B à esquerda e tipo A à direita.

A ressonância magnética de Crânio evidenciava imagem tipo tumoração em região do ângulo pontocerebelar bilateralmente, sugestivo de granuloma de colesterol.

Foi submetida à cirurgia em outubro de 2001, constatando-se no intraoperat ório a presença de fístula liquórica com fechamento pela técnica descrita com sucesso.

Não houve recidiva da fístula ou complicações com follow-up de 1 ano. Caso 3 EH, sexo masculino, 54 anos, queixava-se de otalgia e hipoacusia à esquerda que foi tratada em outro serviço com amoxacilina, apresentando melhora da otalgia, mas persistência da hipoacusia.

Após viagem de avião, apresentou nova otalgia, sendo então submetido à paracentese com drenagem de líquido, cuja cultura evidenciou crescimento de pseudomonas. Iniciou tratamento com cefalosporina de 3ª geração. Houve melhora da otalgia, porém persistência de otorréia desde então. A audiometria mostrava hipoacusia condutiva leve, com gap aéreo óseo de 15 db na média de 500, 1000 e 2000 Hz. A tomografia computadorizada de ossos temporais mostrava velamento de mastóide e de orelha média deste lado.

Novas culturas do líquido em outros serviços mostraram o crescimento de pseudomonas e staphilococcus, sendo submetido ao uso de ciprofloxacin, com melhora da otorréia.

Foi então encaminhado ao nosso Departamento, sendo realizada uma nova tomografia que mostrava massa preenchendo cavidade timpânica e uma pequena área de erosão óssea (Figura 1).

Neste momento apresentava à otoscopia umidade de meato acústico externo, sem sinais purulentos ou otorréia constante.

A membrana timpânica apresentava perfuração puntiforme. Foi realizada mastoidectomia com timpanotomia posterior para abordagem da massa com primeira hipótese diagnóstica de colesteatoma.

Foi encontrada massa com aspecto granulomatoso na cavidade timpânica que protruía da falha óssea em região do hipotímpano, cadeia ossicular íntegra e preservada sem sinais infecciosos. Optou-se pela retirada da massa para exame anátomo patológico e mastoidectomia cavidade fechada. Fechou-se a perfura- ção com fáscia de músculo temporal.

Enviado material para anátomo patológico que confirmou área ulcerada com trajeto fistuloso envolto por exudato macrofágico e neutrofílico, agregados mononucleares esboçando folículos linfóides, microsequestros ósseos e epitélio escamoso reacional ou atrófico (Figura 2). No pós-operatório, o paciente passou a apresentar abundante saída de líquido claro com características de líquor.

Paciente foi reoperado com fechamento de fístula liquórica no tegmen timpani pela técnica descrita e após 14 meses de pós-operatório, não apresentou recidivas.

DESCRIÇÃO DA TÉCNICA CIRÚRGICA

Os pacientes incluídos no presente estudo foram submetidos à mastoidectomia ampla com cavidade fechada. Utilizou-se broqueamento das células corticais, esqueletização do seio sigmóide, da ranhura digástrica, da dura-máter da fossa média e do ângulo sino-dural.

Realizouse antrotomia e aticotomia ampla, timpanotomia posterior, desarticulação da articulação incudo maleolar, remoção da cabeça do martelo com maleótomo, e da bigorna com visualização do canal do músculo tensor do tímpano. Ampliou-se a dissecção anterior até que todo o tegmen timpani fosse exposto, possibilitando a observação da região da fístula liquórica (Figura 3).

Com o uso de contraste pré-operatório (fluoresceína intratecal 5%, 0,01ml/Kg) localiza-se a região da fístula (Figura 4). É realizada a ampliação do orifício da fístula com broca diamantada e descola-se a dura-máter com dissector pela falha óssea ampliada, inserindo o enxerto de fáscia do músculo temporal entre a dura máter e o osso do tegmen, estabilizando-o com cola de fibrina.

No mesmo orifício é inserido em seguida gordura retirada do abdômen do paciente e igualmente fixada com cola de fibrina. Internamente se insere uma placa delgada de colágeno bovino (Duragen®) (Figuras 5 e 6). Não é realizada obliteração da mastóide.

A bigorna é recolocada interposta em forma de pirâmide entre o cabo do martelo remanescente e o estribo. Realizamos drenagem lombar com inserção de cateter epidural (18G portex) no espaço subaracnóideo que é deixada contínua por 3 dias, sendo retirada no quarto dia.

Utilizamos ceftriaxione na dose de 1 gr por tomada de 8 em 8 horas como profilaxia anti-infecciosa. RESULTADOS Os três pacientes relatados apresentaram fechamento da fístula liquórica, sem complicações associadas ou recidivas, estando o paciente mais antigo em acompanhamento há quatro anos.

DISCUSSÃO

O diagnóstico precoce das fístulas liquóricas é importante na medida que leva um rápido tratamento adequado, diminuindo a incidência de uma potencial complica ção como a meningite (4,15), que ocorre em 30 a 60% das fístulas pós-operatórias e em 10 a 27% dos pacientes com trauma craniano (4). A história clínica associada ao exame físico do paciente é essencial para a suspeita diagnóstica (7). Disacusias unilaterais progressivas, sejam elas neurossensoriais, mistas ou condutivas (2,7,8,9), acompanhadas de plenitude auricular sugestivas de otites médias serosas não resolvidas (7), devem levantar forte suspeita quanto a possibilidade de fístula liquórica.

A otorréia fluida constante após colocação de tubo de ventilação (2,7) ou paracentese como nos casos descritos também são um forte indício.

Os três pacientes relatados apresentavam hipoacusia condutiva unilateral, enquanto os casos 1 e 3 foram submetidos à paracentese com drenagem de secre- ção clara e fluida e o 2 à colocação de tubo de ventilação. A paracentese foi desnecessária e precipitou o diagnóstico e o tratamento da fístula e expôs a orelha média e adjacência a infecções.

Os exames de imagem podem auxiliar no diagnóstico, uma vez que podem evidenciar falhas ósseas na tomografia computadorizada como no caso 1 ou mesmo velamento de mastóide e orelha média como no caso 3 ou, ainda, herniações da dura-máter na ressonância magnética (7).

Na história clínica dos pacientes é comum encontrar-se trauma craniano no passado, que apesar de poder ser a causa inicial (pequena fratura no tegmen causando herniação de dura) não podemos confirmar se não houver relação direta entre o início dos sintomas e o trauma e a condução do caso se faz como um caso de fístula espontânea. Alguns autores se utilizam inicialmente de tratamento conservador (15), porém nós utilizamos abordagem cirúrgica imediata em fístula espontânea (sem história de trauma).

A maioria dos autores acredita que a craniotomia via fossa média para reparo das fístulas com grandes defeitos em tegmen seja a melhor opção, enquanto pequenos defeitos podem ser corrigidos por via transmastoídea (1,4).

GRAHAM e LANDY (14) acreditam que a técnica mais favorável para defeitos no tegmen consiste da combinação da mastoidectomia e craniotomia temporal com suporte de fáscia-osso-fáscia. Ambas as vias apresentam vantagens e desvantagens (7). Enquanto a via transmastoídea é tecnicamente mais fácil de se realizar, sendo um procedimento com menos riscos e complicações, porém falhas muito anteriores em tegmen timpani obrigam à remoção de ossículos a fim de se ter melhor exposição da fístula (22).

Essa condição implica em comprometimento auditivo, que pode ser corrigido no mesmo tempo cirúrgico, como na técnica descrita, ou em um segundo tempo ou até mesmo com aparelho de amplificação sonora auditiva em casos indicados (6).

Alguns autores acreditam que múltiplos pequenos sítios de fístula podem não ser encontrados quando abordados unicamente por via transmastoídea (14). Com o uso de contraste, não encontramos dificuldade de encontrar o local das fístulas. A técnica utilizada nos casos descritos não se mostrou um impedimento para a correção da falha óssea, mesmo de tamanho maior.

De fato, todos os pacientes mantiveram um gap aéreo ósseo condutivo de 10dB no pós-operatório, porém menor que o do pré-operatório. Entendemos que o fechamento da fístula, diminuindo o risco de complicações é o objetivo principal, ficando a audição neste primeiro momento para um segundo plano, que posteriormente pode ser corrigida.

Um gap aéreo-ósseo médio de 10 dB conseguido no pós-operatório é aceito pelos autores como um bom resultado funcional. A correção por fossa média permite um acesso com exposição de todo o tegmen, fechamento de múltiplas falhas com segurança através da visualização ampla de toda região (23).

Além disso, não há comprometimento da audição. No entanto, é um procedimento com grande potencial para complicações, que deve ser realizado por cirurgiões experientes.

GIDDINGS e cols (6), em contraposição, acreditam que a craniotomia via fossa média apresenta baixa morbidade com excelente exposição do tegmen. Assim, há uma tendência de se utilizar o reparo transmastoídeo inicialmente, entendendo que na falha dessa intervenção menos invasiva, poder-se-ia optar por um segundo procedimento mais complexo como a craniotomia (4).

Muitos neurocirurgiões e neurotologistas acreditam que os melhores resultados obtidos na correção de defeitos ósseos em tegmen são por via fossa média (7). Nos casos apresentados e se utilizando de mastoidecomia simples logramos sucesso no fechamento da fístula com a técnica utilizada. Vários materiais podem ser utilizados nas técnicas transmastoídeas e craniais para o fechamento da falha óssea. Em 1959, MONTGOMERY (24) fez sua grande contribuição para a correção de fístulas liquóricas, através da introdução do uso de gordura abdominal autóloga para obliteração de defeitos na mastóide.

Desde então, o fechamento desses defeitos requer uma combinação de tecidos autólogos como fáscia, músculo, cartilagem, gordura e osso (4,7), materiais homólogos e sintéticos como silicone, silastic, tela de Marlex, placas de titânio entre outros.

Recentemente, a utilização de hidroxiapatita vem mostrando bons resultados, segundo alguns autores, evitando complicações em locais doadores de enxertos (4).

A desvantagem do material sintético é a maior chance de infecção, recorrência e extrusão do mesmo por efeito de reação de corpo estranho (14). Na técnica descrita, utilizamos materiais autólogos (fáscia do músculo temporal e gordura), fixados com cola de fibrina evitando o risco de migração do enxerto, associado ao colágeno bovino.O colágeno bovino (Duragen®) é amplamente utilizado para o reparo de lesões de dura-máter, sendo um material completamente absorvível que promove uma reação tecidual com granulação local e conseqüentemente o fechamento da ferida. A utilização de drenagem lombar no pós-operatório é controversa pelo risco de potenciais complicações (1,4,6) como meningite, cefaléia ou obstrução do cateter.

Todos os pacientes descritos foram submetidos à derivação liquórica pós-operatória, não apresentando qualquer complica ção. Dentre os casos descritos, não houve recidiva de fístula, com um mínimo de 1 ano de follow-up. CONCLUSÃO A técnica apresentada é uma excelente opção nos casos de fístulas liquóricas em tegmen timpani, de fácil realização, com mínimos riscos ao paciente.

REFERÊNCIAS BIBLIOGRÁFICAS

1. Foyt D, Brackmann DE. Cerebrospinal fluid otorrhea through a congenitally patent fallopian canal. Arch Otolaryngol Head Neck Surg, 126(4):540-542, 2000.Bento RF 290 Arq Otorrinolaringol, 7 (4), 2003
2. May JS, Mikus JL, Matthews BL, Browne JD. Spontaneous cerebrospinal fluid otorrhea from defects of the temporal bone: a rare entity? Am J Otol, 16 (6):765-771, 1995.
3. Becker SS, Jackler RK, Pitts LH. Cerebrospinal fluid leak after acoustic neuroma surgery: a comparison of the translabyrinthine, middle fossa, and retrosigmoid approaches. Otol Neurotol, 24:107-112, 2003.
4. Kveton JF, Goravalingappa R. Elimination of temporal bone cerebrospinal fluid otorrhea using hydroxyapatite cement. Laryngoscope, 110(10):1655-1659, 2000.
5. Rich PM, Graham J, Phelps PD. Hyrtl.s Fissure. Otol Neurotol, 23(4):476-482, 2002.
6. Giddings NA, Brackmann DE. Surgical treatment of difficult cerebrospinal fluid otorhinorrhea. Am J Otol, 15(6):781-784,1994.
7. Dutt SN, Mirza S, Irving RM. Middle cranial fossa approach for the repair of spontaneous cerebrospinal fluid otorrhea using autologous bone plate. Clin Otolaryngol, 26(2):117-123, 2001.
8. Anselmo WT, Oliveira JAA, Ribeiro MVLM. Meningites bacterianas recidivantes em otorrinolaringologia. Rev Bras Otorrinolaringol, 55(1):22-30, 1989.
9. Grellet M, Ribeiro MVM, Iazigi N, Rocha GM, Machado HR, Faria GS. Ouvido médio e as fístulas liquóricas. Rev Bras Otorrinolaringol, 47:39-52, 1981.
10. Gacek RR. Arachnoid granulation cerebrospinal fluid otorrhea. Ann Otol Rhinol Laryngol, 99:854-862, 1990.
11. Ommaya AK. Cerebrospinal fluid rhinorrhea. Neurology, 15:106-113, 1964.
12. Kapur T R, Bangash W. Tegmental and petromastoid defects in the temporal bone. J Laryngol Otol, 100:1129-1132, 1986.
13. Bogar P, Grasel SS, Ramos AHC, Pedalini MEB, Padula FM, Bento RF. Achados audiológicos e radiológicos em pacientes com otorragia após trauma crânio-encefálico. Rev Bras de Otorrinolaringol, 58:120-123, 1992.
14. Graham M, Lundy BL. Dural herniation and cerebrospinal fluid leaks. In: Derald E Brackmann, Clough Shelton, Moises A Arriaga, eds. Otologic Surgery, 277-288, 1994.
15. Grant IL, Welling D, Brandley MD, Oehler MC, Baujan MA. Transcochlear repair of persistent cerebrospinal fluid leaks. Laryngoscope, 109(9):1392-1396, 1999.
16. Canfield, RB. Some conditions associated with the loss of cerebros´pinal fluid. Ann Otolaryngol, 22:604-622, 1913.
17. Dandy, WE. Treatment of rhinorrhea and otorrhea. Arch Surg, 49:75-85, 1944.
18. Cawthorne In Precechtel A: The problem of recurrent meningitis in ORL. Acta Otol, 44:427-430, 1954.
19. Chen JM, Fisch W. The transotic approach in acoustic neuroma surgery. J Otolaryngol, 22:331-336, 1993.
20. Fish H, Mattox D. Aplicaciones de la Petrosectomia Subtotal. In: Georg Thieme, Verlag Stuttgart, eds. Microcirurgia de la base del craneo. Bogota: Thieme medical publishers, 34-49, 1988.
21. House WF, Hitselberger WE. The transcochlear approach to the skull base. Arch Otolaryngol, 102:334-342, 1976.
22. Merchant SN, McKenna MJ. Neurotologic manifestations and treatment of multiple spontaneous tegmental defects. Am J Otol, 21(2):234-239, 2000.
23. Ferguson BJ, Wilkins RH, Hudson W, Farmer J Jr, Durham NC. Spontaneous CSF otorrhea from tegmen and posterior fossa defects. Laryngoscope, 96:635-644, 1986.
24. Montgomery WW. Translabyrinthine resection of the small acoustic neuroma. Arch Otolaryngol, 89:135-14, 1969.

* Professor Associado da Disciplina de Otorrinolaringologia da Faculdade de Medicina da Universidade de São Paulo.
** Fellow da Disciplina de Otorrinolaringologia da Faculdade de Medicina da Universidade de São Paulo.
Trabalho realizado na Divisão de Clínica Otorrinolaringológica do Hospital das Clínicas da Faculdade de Medicina da Universidade de São Paulo (São Paulo-Brasil).

Endereço para correspondência: Ricardo Ferreira Bento . Rua Dr. Enéas Carvalho de Aguiar, 255 - 6º Andar . Sala 6021 . São Paulo . SP/ Brasil . CEP: 05403-000
. Telefax: 55 11 3088-0299 . E-mail: rbento@attglobal.net
Artigo recebido em 9 de junho de 2003. Artigo aceito em 10 de julho de 2003.