Fibroma Ossificante Juvenil - Relato de dois casos. Objetivo: Descrever dois casos de Fibroma Ossificante Juvenil (FOJ), um deles de localização atípica, operados na Santa Casa de Belo Horizonte. Relato de caso: Primeiro: Paciente masculino, cinco anos, apresentava história de epistaxe bilateral intermitente há uma semana sem outras queixas, comorbidades ou alergias. Ao exame apresentava tumoração, sangrante ao toque, obstruindo fossas nasais. Tomografia evidenciou massa esfenoidal com extensão intracraniana, ocasionando deslocamento das carótidas intracavernosas, quiasma e nervos ópticos, além de invasão da fossa média. Biópsia evidenciou FOJ. Realizado tratamento cirúrgico endoscópico com exérese completa da lesão, sem sinais de recidiva após um ano. Segundo: Paciente masculino, oito anos, iniciou com lesão em região maxilar direita há um ano e quatro meses. Foi submetido a ressecção, evoluindo, após nove meses, com recidiva. Apresentava massa endurada em maxila direita, gerando protrusão da parede anterior do maxilar, septo nasal e palato duro. Tomografia mostrava tumoração com áreas radiopacas ocupando seio maxilar direito, fossa nasal, palato duro, e assoalho de órbita. Biópsia revelou FOJ. Tratado cirurgicamente com maxilectomia total, apresentou boa evolução pós-operatória. Conclusão: O FOJ é uma neoplasia benigna rara, localmente agressiva e recidivante que acomete principalmente o esqueleto crânio facial, mais frequentemente maxila, mandíbula e seios da face, de indivíduos jovens. A ocorrência em seio esfenoidal é pouco descrita. Este relato faz uma breve revisão de literatura e discorre sobre tipos histológicos, localização, diagnostico diferencial e possibilidades terapêuticas para esta patologia.