Objetivo: descrever um caso de mucopiocele esfenoidal como diagnostico diferencial de cefaléia. Relato de Caso: Paciente JLC, sexo masculino, 61 anos com historia de cefaléia opressiva ,com difícil especificação (não-frontal, não-temporal, não-occipital), dor localizada em posição retro-orbital predominantemente. Evolução com cerca de 6 meses. Sem outros sintomas. Consultas com clínico e neurologista não detectaram etiologia. Sintomas melhoravam parcialmente com uso de AINEs ou analgésicos. Cerca de dois meses antesde ser consultado no nosso serviço, surgiu diplopia - o neurologista, então, solicitou exame de ressonância magnética. Exame evidenciou massa expansiva em seio esfenoidal com sinal heterogêneo aumentado em T1 e discretamente hipointenso em T2, sem impregnação pelo gadolíneo, com protrusão em fossa nasal esquerda e compressão de nervo óptico no ápice orbitário. Sugerindomucocele de seio esfenoidal. Levado ao centro cirúrgico e realizada drenagem. Paciente em acompanhamento pós-operatório com melhora sintomática até o momento.