Objetivo: Relatar caso de sinusite crônica por Histoplasma capsulatum em paciente atendida no Hospital Regional de Presidente Prudente no mês de novembro de 2011. Relato de Caso: A.D.C., 75 anos, sexo feminino, natural e residente de Santo Anastácio - SP, diabética, hipertensa, portadora de insuficiência cardíaca, apresentou episódios de cefaléia fronto-temporal há cerca de 3 meses evoluindo para moderada intensidade e queda do estado geral há 30 dias, associada a obstrução nasal e gotejamento pós-nasal. Não apresentava queixas sistêmicas. Realizado tratamento ambulatorial com antibióticos de várias classes, sem melhora. Ao exame, evidenciou-se lesão granulomatosa com áreas de fibrina e necrose, rinorréia amarelada e edema importante de mucosa nasal, sinais comprovados à fibronasolaringoscopia. Submetida à internação hospitalar para investigação diagnóstica e tratamento especializado. À tomografia computadorizada dos seios da face, material de partes moles preenchendo parcialmente todos os seios da face com desvio de septo nasal para esquerda. Após uso de levofloxacino endovenoso, não houve melhora do quadro clínico, sendo realizada fibronasolaringoscopia para reavaliação, biópsia de mucosa nasal e pesquisa de fungos e bactérias. Concomitantemente, foi acompanhada pela Cardiologia por instabilidade cardíaca, evoluindo para choque cardiogênico e óbito. Resultado de cultura demonstrou processo inflamatório crônico granulomatoso supurativo infectada por fungos (Histoplasmose) com pesquisa de BAAR negativa. Conclusão: Sinusite crônica fúngica é uma afecção insidiosa e inespecífica que simula etiologia bacteriana, geralmente tratada com antibioticoterapia. Portanto, o otorrinolaringologista deve estar atento para o diagnóstico precoce de agentes incomuns na etiologia das rinossinusites.