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Ano: 2004  Vol. 8   Num. 2  - Abr/Jun Print:
Case Report
Uma Causa Rara de Enoftalmia: A Sndrome do Seio Silencioso
A Rare Cause of Enophthalmos: The Silent Sinus Syndrome
Author(s):
Francini Grecco de Melo Pdua*, Daniel Lorena Dutra*, Marcus Miranda Lessa**, Richard Voegels***, Ossamu Butugan***.
Palavras-chave:
atelectasia maxilar, enoftalmia, seio maxilar.
Resumo:

Introduo: A enoftalmia pode ser conseqente a vrios processos patolgicos que acometem o assoalho orbitrio. A enoftalmia espontnea, assintomtica, no relacionada a traumas ou cirurgia sinusal prvia, constitui um conjunto de achados denominado Sndrome do Seio Silencioso, condio rara, descrita primeiramente em 1964. Objetivo: Descrever um caso de Sndrome do Seio Silencioso, discutindo provveis mecanismos fisiopatolgicos, seu diagnstico e tratamento. Relato do caso: Paciente com Sndrome do Seio Silencioso, submetida cirurgia endoscpica endonasal com realiza o de uncinectomia e antrostomia maxilar. Paciente encontra-se no 4 ms ps-operatrio com melhora parcial da enoftalmia. Concluso: A Sndrome do Seio Silencioso uma entidade que deve ser reconhecida pelos otorrinolaringologistas, sendo a cirurgia endoscpica endonasal eficiente no tratamento da mesma.

INTRODUO

O deslocamento posterior do globo ocular de no mnimo dois milmetros em relao ao outro olho, ou enoftalmia, pode ser conseqente a vrios processos que acometem o assoalho orbitrio. Entre eles, as neoplasias malignas, trauma, osteomielite e doenas inflamatrias sistmicas so as mais freqentes, enquanto a neurofibromatose, sinusite crnica e mucocele de seio maxilar so causas incomuns, geralmente concomitantes a outros sinais e sintomas (1,2). MONTGOMERY, em 1964, relatou pela primeira vez dois casos de enoftalmia decorrentes de doena sinusal maxilar, onde mucoceles assintomticas eram respons- veis pela destruio do assoalho orbitrio determinando apenas alteraes oculares (1). Desde ento, outras condi- es semelhantes decorrentes de doena sinusal crnica foram relatadas por diversos autores (2-4). WESLEY e cols (2) descreveram o primeiro caso de enoftalmia espontnea secundria a sinusite crnica, onde o assoalho orbitrio se mantinha intacto, no desmineralizado. A enoftalmia espontnea, assintomtica, no relacionada a traumas ou cirurgias, constitui um conjunto de achados denominado Sndrome do Seio Silencioso, uma entidade rara, com poucos casos descritos at hoje na literatura mundial.

Este termo foi utilizado pela primeira vez em 1994 por SOPARKAR e cols (3), em uma reviso multicntrica e retrospectiva de 19 casos de enoftalmia espontnea, assintomtica, secundrios a doena do seio maxilar, apresentando adelgaamento do osso maxilar e aparente hipoplasia sinusal ipsilateral. O diagnstico desta sndrome geralmente realizado por oftalmologistas, uma vez que os principais sinais encontrados esto relacionados primariamente com o olho. de grande importncia o conhecimento dessa entidade pelo Otorrinolaringologista, uma vez que pode ser secund ria a processos sinusais crnicos. O objetivo deste trabalho descrever um caso de Sndrome do Seio Silencioso, discutindo provveis mecanismos fisiopatolgicos, seu diagnstico e tratamento.

RELATO DE CASO

MNPFB, 44 anos, sexo feminino, previamente hgida, relatava que h aproximadamente 6 meses notou afundamento orbitrio esquerdo progressivo, indolor, sem outros sintomas associados. Negava alteraes visuais, queixas nasossinusais ou histria de trauma facial.

Relatava apenas que h 20 anos tinha sido submetida cirurgia plstica reparadora nasal. Ao exame fsico oftalmolgico, apresentava enoftalmia esquerda de 3mm, sem outras alteraes (Figura 1).

Foi solicitada tomografia computadorizada de rbita e seios paranasais (Figuras 2 e 3), sendo observada hipoplasia de seio maxilar esquerdo com velamento do mesmo, obstruo do complexo stio-meatal ipsilateral, deslocamento orbitrio inferior esquerdo e de parede posterior de seio maxilar, assim como adelgaamento de parede posterior do seio maxilar esquerda.

As demais estruturas no apresentavam alteraes. Foi ento solicitada avaliao otorrinolaringolgica. A endoscopia nasal revelou um bloqueio do complexo stio-meatal esquerdo por sinquia da concha mdia e do processo uncinado ipsilateral (Figura 4).

A paciente foi submetida cirurgia endoscpica endonasal, sendo realizada uncinectomia e ampliao do stio do seio maxilar esquerdo, com drenagem de secreo mucosa hialina espessa. No foi realizada reconstruo de assoalho orbitrio neste tempo cirrgico, estando a paciente no primeiro ano de seguimento ps-operatrio, com regresso completa da enoftalmia e tomografia computadorizada de controle evidenciando boa aerao do seio maxilar esquerdo e regresso do deslocamento de suas paredes (Figuras 5 e 6).













DISCUSSO

A atelectasia maxilar crnica um termo utilizado para descrever uma diminuio de volume do seio maxilar e alteraes em exames de imagem demonstrando deslocamento centrpeto de suas paredes e acmulo de muco espesso (5). Entretanto, pacientes com esta alterao nem sempre evoluem com enoftalmia e a maioria deles apresenta sintomas nasossinusais associados. A sndrome do seio silencioso corresponde a um pequeno subgrupo de pacientes com atelectasia maxilar crnica, cujas caractersticas so a ausncia de sintomas, do ponto de vista nasossinusal, enoftalmia e deformidade da parede do seio maxilar, no associados a trauma (6). H divergncias quanto a procedimentos cirrgicos prvios. Alguns autores descrevem a Sndrome com histria prvia de procedimento cirrgico ausente (6), outros associam-na septoplastia prvia (8), enquanto SOPARKAR e cols (3) excluem apenas a cirurgia dos seios paranasais. Os seguintes critrios foram utilizados em um estudo retrospectivo recente para a seleo de casos cuja suspeita diagnstica era sndrome do seio silencioso (6):

1. Ausncia de queixa sinusal significante, especificamente ausncia de sinusite aguda nos ltimos 6 meses e de histria de sinusite crnica.

2. Enoftalmia espontnea causada por remodelamento ou abaulamento para dentro do seio do assoalho orbitrio, demonstrado em cortes coronais de tomografia computadorizada.

3. Ausncia de histria de trauma ou enoftalmia de outra etiologia.

4. Ausncia de deformidade congnita ou anormalidade anatmica significante do seio maxilar ou cavidade nasal. A paciente relatada apresentava todos os critrios acima descritos, exceto pela sinquia de processo uncinado e concha mdia na fossa nasal esquerda.

Algumas teorias foram propostas para explicar o fenmeno responsvel pela sndrome, mas a fisiopatologia exata continua incerta. Uma das teorias propostas por SOPARKAR e cols (3) especulava que a hipoplasia maxilar encontrada em seus casos provavelmente seria decorrente de obstruo do stio natural do seio maxilar durante o seu desenvolvimento, entre a primeira e a segunda dcada de vida. Isso provocaria parada do crescimento e reabsoro ssea, alm de uma contnua produo de muco, o que elevaria a presso naquele seio.

Foi postulado que algum tempo depois, a presso liberada pelo seio hipoplsico resultaria em colapso de suas paredes e conseqente enoftalmia. Entretanto, DAVIDSON e cols (7) relataram o caso de uma paciente que apresentava uma ressonncia magntica normal trs anos antes do desenvolvimento da doena.

Da mesma forma, GILLMAN e cols (8) citaram outros casos onde h exames de imagem prvios demonstrando seios maxilares normais, parecendo improv- vel que esta teoria seja o nico mecanismo responsvel pela condio em questo. A teoria mais aceita recentemente prope que a etiologia da sndrome seja uma hipoventilao do seio maxilar secundria obstruo de longa data do complexo stio-meatal (6,8).

Ocorreria, assim, o desenvolvimento de presso negativa no seio obstrudo, por reabsoro do ar, resultando em atelectasia das paredes sinusais. Tal presso negativa j foi bem demonstrada em seios maxilares ocludos de coelhos (9), de humanos (10) e recentemente em um caso (7) de sndrome do seio silencioso, onde antes do tratamento cirrgico a presso negativa aferida foi de 23mmHg negativos. Esta presso negativa seria ento responsvel pelo remodelamento sseo e pelo deslocamento inferior do assoalho orbitrio.

A paciente descrita foi submetida cirurgia plstica reparadora nasal h 20 anos, apresentando sinquia da concha mdia esquerda e do processo uncinado ipsilateral, bloqueando o meato mdio, o que poderia justificar a enoftalmia desenvolvida, segundo a teoria acima exposta. Determinar o fator obstrutivo exato responsvel pela ocluso do stio pode ser difcil mas diversos mecanismos so possveis (6):

1. Ocluso por muco espesso.

2. Parede infundibular medial lateralizada ou hipermvel, concha mdia lateralizada.

3. Mucocele ou plipo nasal.

4. Mucosa inflamada na presena ou ausncia de rinossinusite.

5. Seio maxilar e antro hipoplsico com stio de dimetro reduzido, sendo mais freqente sua obstruo.

6. Presena de clulas etmoidais infraorbitais (Haller) com estreitamento do stio.

A histria tpica da sndrome a de um paciente em sua quarta dcada de vida que se apresenta com enoftalmia espontnea com durao de semanas ou meses e que procura uma avaliao oftalmolgica. No incio, a alterao pode ser interpretada como exoftalmia do olho contralateral ou apenas ptose ipsilateral (6). SOPARKAR e cols (3) observaram em estudo multicntrico e retrospectivo com 19 pacientes com enoftalmia espontnea, que o tempo mdio de progresso da enoftalmia foi de 3 meses, estendendo-se a 2 anos; 36% dos pacientes apresentavam histria remota de doena sinusal na infncia e a maioria dos pacientes encontrava- se na quarta dcada de vida.

O processo era geralmente assintomtico com ausncia de infiltrado inflamatrio crnico denso (visto normalmente em sinusites crnicas), de elementos csticos, sugestivos de pseudocistos ou cistos de reteno.

No caso relatado, a paciente encontrava-se no incio da quinta dcada de vida, assintomtica, apresentando enoftalmia h aproximadamente 6 meses. Aps serem descartadas as causas mais comuns de enoftalmia, a avaliao anatmica passa a receber mais ateno.

Este direcionamento da investigao leva a realiza o de uma tomografia computadorizada de seios paranasais e rbita, que geralmente demonstra opacificao unilateral e colapso do seio maxilar com retrao do assoalho orbitrio (6).

A tomografia computadorizada de seios paranasais da paciente descrita mostrava hipoplasia de seio maxilar ipsilateral com velamento do mesmo, obstruo do complexo stio-meatal, deslocamento orbitrio inferior e de parede posterior de seio maxilar, assim como seu adelgaamento. A ressonncia magntica aparentemente no demonstra nenhum achado especfico que confirme o diagn stico em pacientes com esta sndrome.

Sua funo principal no diagnstico diferencial, pois trata-se de um importante instrumento de investigao de outras causas de enoftalmia. O tratamento da sndrome deve ser direcionado para a doena sinusal. A retirada do fator obstrutivo, o restabelecimento da ventilao normal com equalizao das presses dentro do seio e atmosfricas so os objetivos primordiais (6,8,11). A abordagem pode ser realizada via endonasal com uncinectomia e antrostomia maxilar endoscpicos e retirada de tecido mole obstrutivo.

Diversos autores recomendam cautela extra durante esta abordagem, uma vez que a alterao anatmica do processo uncinado pode levar penetrao inadvertida da lmina papircea (5,11). Alguns autores acreditam que com a abertura do stio do seio, o fluido sinusal, que inicialmente poderia sustentar o delgado assoalho da rbita, poderia drenar, permitindo uma depresso adicional do contedo orbitrio (7,8). Assim, a explorao com reconstruo do assoalho orbitrio pode ser necessria para a correo da assimetria. Alguns autores preferem esta abordagem no mesmo tempo cirrgico do tratamento do complexo stio-meatal (12).

Outros advogam abordagem em tempo cirrgico posterior (8). A reconstruo geralmente realizada utilizando uma via transconjuntival ou subciliar, sendo o assoalho reforado com auto-enxertia de osso ou cartilagem, bancos de tecidos ou uso de materiais sintticos base de titnio ou polietileno (12,13).

No caso relatado, a paciente foi submetida uncinectomia e ampliao do stio do seio maxilar esquerdo, sem reconstruo de assoalho orbitrio, que aparentemente se encontrava ntegro. O seguimento ps-operatrio dos casos relatados varia de 6 a 36 meses.(3,6,8,11,12).

No h relatos na literatura demonstrando progresso da enoftalmia aps tratamento adequado da doena nasossinusal (8), dado concordante com o caso descrito, em que a enoftalmia melhorou 1mm aps o procedimento cirrgico. COMENTRIOS FINAIS O termo Sndrome do Seio Silencioso usado para descrever pacientes com atelectasia maxilar crnica que evoluem com enoftalmia, apresentam-se assintomticos do ponto de vista nasossinusal e sofrem deformao ssea orbitria.

Apesar dos pacientes tipicamente procurarem assistncia oftalmolgica, o otorrinolaringologista deve necessariamente estar familiarizado com esta condio, a fim de proporcionar auxlio diagnstico e indicar o tratamento adequado. O tratamento dirigido primariamente altera- o sinusal; a abordagem do assoalho orbitrio realizada posteriormente ou em associao ao ato cirrgico inicial.

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*Mdico estagirios da Diviso de Clnica Otorrinolaringolgica do Hospital das Clnicas da Faculdade de Medicina da Universidade de So Paulo.
**Doutor em Medicina pela Disciplina de Otorrinolaringologia da Faculdade de Medicina da Universidade de So Paulo.
*** Professor Associado da Disciplina de Otorrinolaringologia da Faculdade de Medicina da Universidade de So Paulo.

Trabalho realizado na Diviso de Clnica Otorrinolaringolgica do Hospital das Clnicas da Faculdade de Medicina da Universidade de So Paulo.
Endereo para correspondncia: Francini Grecco de Melo Pdua . Rua Enas Carvalho de Aguiar, 255 . 6 andar- sala 6021 . So Paulo . SP/ Brasil . CEP: 05403-000. Telefax: 55 11 30880299 . E-mail: fpadua@uol.com.br
Artigo aceito em 12 de setembro de 2003. Artigo aceito em 29 de abril de 2004.
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