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Ano: 2010  Vol. 14   Num. 4  - Out/Dez Print:
Case Report
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Relato de Caso: Otoliquorreia Espontnea em Adulto
Case Study Spontaneous Otoliquorrhea in Adult
Author(s):
Amanda Costa Rossi1, Juliana Martins de Araujo Cardoso Bertoncello2, Luiz Carlos Scachetti3, Carolina Schffer3, Aguinaldo Pereira Catanoce4, Silvio Antonio Monteiro Marone5.
Palavras-chave:
Otorreia de lquido cefalorraquidiano, Fistula, Meningite.
Resumo:

Introduo: As fstulas liquricas otolgicas espontneas (FLOEs) so entidades raras. Geralmente manifestam-se em crianas com meningite e perda sensorioneural profunda e em adultos com quadro de otite mdia com efuso. Objetivo: Descrever o quadro clnico, o diagnstico e o tratamento cirrgico de uma paciente com FLOE. Relato do Caso: Paciente do sexo feminino, 57 anos, com histria de hipoacusia, plenitude aural e tinnitus direita h 10 anos. Aps colocao de tubo de ventilao direita em outro servio, iniciou otorreia lquida, transparente e constante em grande quantidade. O diagnstico foi realizado atravs da cisternocintilografia, sugestiva de fstula liqurica; e da cisternotomografia que mostrou rea de deiscncia ssea em regio de tegmen tympani direita, velamento parcial de clulas mastideas e de orelha mdia direita, alm concentrao do meio de contraste no espao sub-aracnodeo direita menor em relao ao lado esquerdo. Atravs de via transmastodea foi localizada fstula liqurica e meningoencefalocele na regio de tegmen tympani direita. O fechamento da fstula foi realizado atravs do uso de retalho de msculo temporal, cola de fibrina e Surgicel. Comentrios Finais: Em adultos com histria clnica sugestiva de otite mdia com efuso recorrente, a hiptese diagnstica de fstula liqurica deve ser levantada. A investigao deve prosseguir com exames de imagem, destacando-se a cisternotomografia. O tratamento cirrgico nesta paciente, atravs da tcnica transmastodea, se revelou eficaz a curto e a longo prazo.

INTRODUO

As fstulas liquricas otolgicas so decorrentes principalmente de fatores adquiridos tais como fraturas do osso temporal e de cirurgias envolvendo o osso temporal (1).

As fstulas liquricas otolgicas espontneas (FLOE) so entidades raras e podem ser agrupadas quanto idade em dois grupos (1,2,3):

 Em crianas devido presena de falhas no osso temporal como deiscncias. Nestes casos a manifestao precoce, entre um e cinco anos de vida, e geralmente cursam com meningite e perda auditiva sensorioneural profunda.

 Em adultos na quinta dcada de vida, geralmente mulheres obesas, com quadro clnico de otite mdia secretora.Apresentam uma ou mais reas de deiscncia ssea no tegmen tympani e menos comumente na fossa posterior.

A fisiopatologia da FLOE ainda no est totalmente esclarecida.

H duas teorias responsveis, a congnita e a presena de granulaes aracnodeas:

 A teoria de defeito sseo congnito postula que pequenas comunicaes com o tegmen so decorrentes de desenvolvimento embriolgico anmalo (4). A passagem do lquor pode ocorrer para orelha interna devido ao aqueduto coclear alargado e assim atravs de um defeito no modolo que permite a passagem pelas janelas oval ou redonda (5); ou ainda diretamente para orelha mdia atravs de alteraes da fissura timpanomenngea de HYRTL (6).

 A teoria de presena de granulaes foi postulada por RICHARD GACEK em 1990 (7) e sugere que granulaes aracnodeas durante o desenvolvimento embriolgico terminam em fundo cego na superfcie ssea interna da base do crnio. A poro central destas granulaes contm lquor e recoberta frouxamente por uma cpsula fibrosa e por endotlio. Com o tempo, a presso do espao subaracnoide causa eroso da cpsula fibrosa e consequentemente ssea das fossas anterior, mdia ou posterior, resultando em passagem de lquor para orelha mdia.

O diagnstico de FLOE depende muito da suspeita clnica. Sugere-se que em qualquer paciente com mais de 50 anos com clnica sugestiva otite mdia com efuso recorrente deve-se ter como hiptese diagnstica FLOE entre outras (4).

O objetivo deste artigo e descrever o quadro clnico, o diagnstico e o tratamento cirrgico de uma paciente com FLOE em um Servio de Otorrinolaringologia de um Hospital de atendimento tercirio, com residncia mdica em Otorrinolaringologia.


RELATO DO CASO

Paciente do sexo feminino, 57 anos, procurou o Servio de Otorrinolaringologia com histria de hipoacusia, plenitude aural e tinnitus direita h cerca de 10 anos. Negava vertigem. H cerca de um ano havia sido submetida colocao de tubo de ventilao direita em outro Servio. Desde ento iniciou otorreia lquida, transparente e constante em grande quantidade, sem melhora com uso de gotas otolgicas. Como antecedentes pessoais referia hipertenso arterial, diabetes mellitus e asma. Negava histria de meningite, traumas ou demais cirurgias otolgicas.

O exame otorrinolaringolgico era normal exceto pela otoscopia direita, em que se evidenciava membrana timpnica opaca com presena de tubo de ventilao por onde drenava abundante quantidade de lquido claro.

A nasofibroscopia no mostrou anormalidades, com stios tubrios livres bilateralmente.

Foi submetida aos seguintes exames complementares.

A dosagem de glicose do lquido da orelha foi 1mg/dL (proveniente do tubo de ventilao que ainda estava inserido), o que no sugeriu se tratar de lquor.

audiometria, apresentava perda auditiva condutiva leve direita.

Quanto aos exames de imagem, a tomografia computadorizada de osso temporal no evidenciou deiscncia ssea. A ressonncia magntica no trouxe dados relevantes.

Foi ento submetida cisternocintilografia, com sinais sugestivos de fstula liqurica, evidenciando concentrao do radiofrmaco em regio de orelha direita (Figuras 1, 2 e 3). A cisternotomografia, aps a introduo de contraste iodado intra-tecal mostrou rea de deiscncia ssea em regio de tegmen direita, velamento parcial de clulas mastideas e de orelha mdia direita(Figura 4). Revelou tambm concentrao assimtrica do meio de contraste no espao sub-aracnodeo, mostrando-se em menor quantidade no hemisfrio cerebral direito (Figuras 5 e 6) e corroborando assim com a hiptese de fstula liqurica.

Atravs de via transmastodea foi localizada fstula liqurica de cerca de 1 mm na regio do tegmen tympani direita , sendo tambm evidenciada meningoencefalocele na mesma regio. O fechamento da fstula foi realizado atravs do posicionamento de um retalho de msculo temporal, seguido de colocao de cola de fibrina e Surgicel. Aps este procedimento, foi retirado o tubo de ventilao da membrana timpnica direita. Optou-se pela retirada do tubo de ventilao pois apesar de a manuteno do mesmo poder evidenciar a permanncia de possvel otorreia, esta poderia ser verificada pela otoscopia por alteraes da membrana timpnica. Alm disso, a permanncia do tubo de ventilao poderia facilitar a instalao de infeco.

A paciente permaneceu 72 horas com drenagem lombar, em decbito dorsal com cabeceira elevada, em repouso absoluto e em uso de dieta laxativa. Durante internao fez uso de Ceftriaxone 2g IV de 12/12 horas. A paciente recebeu alta no quinto dia ps-operatrio. No ps-operatrio imediato no mais apresentou otorreia lquida, mantendo-se assim durante o acompanhamento que continua sendo realizado periodicamente, h 12 meses.

Realizou audiometria ps-operatria, que no demonstrou anormalidades.



Figura 1. Cisternocintilografia - Anterior - Sugestiva de fstula liqurica em rea de orelha direita (seta).




Figura 2. Cisternocintilografia - Posterior - Sugestiva de fstula liqurica em rea de orelha direita (seta).




Figura 3. Cisternocintilografia - Lateral Direita - Sugestiva de fstula liqurica em rea de orelha direita (setas).




DISCUSSO

A idade e a forma de apresentao clnica do caso relatado, so condizentes com a teoria de granulao aracnodea devido idade de manifestao e ao tipo de quadro clnico apresentado. Quanto ao sexo, a maioria dos estudos (2,3,8) mostra maior incidncia em mulheres de meia idade. A suscetibilidade em mulheres no muito bem entendida, sendo sugerida presso intracraniana aumentada como possvel causa nestas mulheres (2). H ainda dados na literatura que no relacionam FLOE com o sexo feminino (9).

O diagnstico precoce da FLOE depende de um alto grau de suspeita clnica (2,3,4,9). Em nosso caso, a suspeita se deu aps a realizao do exame otorrinolaringolgico completo, no havendo justificativa para a ocorrncia da referida otorreia.

Podem ser realizados exames laboratoriais, como dosagem de glicose do lquido. Uma concentrao de 30 mg/dL de glicose considerada positiva de lquor , em um paciente com nvel normal de glicose. Entretanto, a anlise qumica do lquido obtido da orelha depende da presena de contaminao ou infeco, trazendo uma alta taxa de falsos positivos.Em nosso caso, a dosagem de glicose foi de 0,1 mg/dL, no sendo conclusivo para o diagnstico. Um teste altamente especfico e sensvel para fstula liqurica a dosagem de beta 2 transferrina, uma protena especfica do lquor e que pode ser dosada em quantidades extremamente pequenas de fluido (4), sendo um exame dispendioso. No dispomos em nosso servio.

Na avaliao do paciente com suspeita de fstula liqurica a TC de alta resoluo de osso temporal considerada essencial. A RM no revela deiscncias sseas. A injeo intratecal de radioistopo foi til no diagnstico da presena de fstula, mas no ajudou na localizao do local (9).

Quanto abordagem cirrgica, vrios autores referem tcnica da craniotomia via fossa mdia para correo de fstula. H tambm relatos recentes de acesso via transmastodea e combinao destes acessos (1,2,3,9,10).

O acesso via fossa mdia permite ampla exposio; assim deiscncias grandes (maiores que 2 cm), mltiplas ou que se estendem anteriormente ao pice petroso podem ser corrigidas por esta via (4), poupando a audio. No entanto, um procedimento com grande potencial para complicaes (10). A via transmastodea possui a vantagem de acessar as fossas mdia e posterior evitando craniotomia e retrao de lobo temporal (4). tambm tecnicamente mais fcil de se realizar, sendo um procedimento com menos riscos e complicaes, no se mostrando um impedimento para a correo da falha ssea, mesmo de tamanho maior. Assim, pode-se optar inicialmente pela via transmastodea e na falha deste procedimento utilizar um acesso mais amplo como a craniotomia (10). No caso relatado, optamos pela realizao da via transmastodea como primeira opo por ser um procedimento menos invasivo.

Diversos materiais podem ser utilizados para correo de fstula liqurica: autlogos como fscia, msculo, cartilagem, gordura e osso; e vrias combinaes de materiais homlogos e sintticos (4, 10). A tcnica de fechamento com mltiplas camadas tem mostrado maiores taxas de fechamento definitivo e menor taxa de recorrncia (2,4). No nosso caso utilizamos a tcnica de fechamento com vrias camadas, com msculo temporal, cola de fibrina e Surgicel.

A derivao lombar pode ser utilizada como adjuvante no ps-operatrio por diminuir a presso intracraniana. Seu uso no ps-operatrio controverso pelo risco de potenciais complicaes como meningite, cefaleia ou obstruo do cateter (10). No caso descrito a drenagem lombar foi utilizada por 72 horas, sem complicaes.O uso de antibioticoprofilaxia no referido por muitos autores, porm h relato do uso de Ceftriaxone 1g de 8/8 horas (10). No nosso caso optamos por Ceftriaxone 2g de 12/12 horas como medida profiltica.



Figura 4. Cisternotomografia de osso temporal (corte coronal) - rea de deiscncia ssea em tegmen timpani direita (seta).




Figura 5. Cisternotomografia de ossos temporais (corte axial) - Concentrao do meio de contraste em menor quantidade no espao sub-aracnodeo direita em relao ao lado esquerdo (seta).




Figura 6. Cisternotomografia de ossos temporais (cortes axial) - Concentrao do meio de contraste em menor quantidade no espao sub-aracnodeo direita em relao ao lado esquerdo (seta).




COMENTRIOS FINAIS

Fstula liqurica otolgica pode ocorrer na ausncia de histria de traumas ou meningite. Em adultos com histria clnica sugestiva de otite mdia com efuso recorrente especialmente sem etiologia para tal, a hiptese diagnstica de fstula liqurica deve ser levantada. A investigao deve prosseguir com exames de imagem, destacando-se a cisternotomografia. O tratamento cirrgico nesta paciente, por meio da tcnica transmatodea se revelou eficaz a curto e a longo prazo.


REFERNCIAS BIBLIOGRFICAS

1. Wetmore SJ, Herrmann P, Fisch U. Spontaneous Cerebrospinal Fluid Otorrhea. Am J Otol. 1987, 8(2):96-102.

2. Rao AK, Merenda DW, Wetmore SJ. Diagnosis and Management of Spontaneous Cerebrospinal Fluid Otorrhea. Otology & Neurotology. 2005, 26(6):1171-1175.

3. Gacek RR, Gacek MR, Tart R. Adult Spontaneous Cerebrospinal Fluid Otorrhea: Diagnosis and Management. Am J Otol. 1999, 20:770-776.

4. Brown NE, Grundfast KM, Jabre A, Megerian CA, Malley BW, Rosenberg SI. Diagnosis and Management of Spontaneous Cerebrospinal Fluid - Midlle Ear Effusion and Otorrhea. 2004, 114(5):800-805.

5. Montgomery WW. Dural defects of the temporal bone. Am J Otol. 1993, 14:548-551.

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8. Schlosser RJ, Bolger WE. Significance of Empty Sella in Cerebrospinal Fluid Leaks. Otolaryngology Head Neck Surgery. 2003, 128:32-38.

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10. Bento RF, Pdua FGM. Abordagem Transmastodea de Fstula Liqurica em Tegmen Timpnico. Arq Int Otorrinolaringol. 2003, 7(4):250.









1 Mdica Residente do 3 Ano do Servio de Otorrinolaringologia do Hospital e Maternidade Celso Pierro da Faculdade de Medicina da PUC Campinas.
2 Mdica Otorrinolaringologista. Mdica Especialista Assistente do Servio de Otorrinolaringologia do Hospital e Maternidade Celso Pierro da Faculdade de Medicina da PUC Campinas.
3 Mdico (a) Otorrinolaringologista. Mdico (a) Especialista Colaborador (a) do Servio de Otorrinolaringologia do Hospital e Maternidade Celso Pierro da Faculdade de Medicina da PUC Campinas.
4 Mdico Neurocirurgio. Mdico Especialista Assistente do Servio de Neurocirurgia do Hospital e Maternidade Celso Pierro da Faculdade de Medicina da PUC Campinas, do Hospital Vera Cruz e do Hospital Estadual Mrio Covas da FMABC.
5 Professor Titular de Otorrinolaringologia da Faculdade de Medicina da PUC Campinas. Professor Titular de Otorrinolaringologia da Faculdade de Medicina da PUC Campinas e Professor Doutor de Otorrinolaringologia da Faculdade de Medicina da USP.

Instituio: Hospital e Maternidade Celso Pierro da Faculdade de Medicina da PUC Campinas. Campinas / SP - Brasil. Endereo para correspondncia: Amanda Costa Rossi - Rua Com. Luis Jos Pereira de Queirs, 170 - Apto 141 A - Botafogo - Campinas / SP - Brasil - CEP: 13020-080 - Telefone: (+55 19) 3343-8599 - E-mail: amandarossi@hotmail.com

Artigo recebido em 3 de Maio de 2009. Artigo aprovado em 4 de Agosto de 2009.
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